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Rev Esp Med Nucl Imagen Mol. 2017;36(4):254–256

NOTA CLÍNICA

Adenoma quístico paratiroideo: hiperparatiroidismo primario sin captación de 99m Tc-MIBI J.R. Oliver Guillén a,∗ , L. de la Cueva Barrao b , J.M. Miguelena Bobadilla c,d , T. Giménez Maurel d , E. Hernando Almudí a y M.C. Casamayor Franco a a

Servicio de Cirugía General y del Aparato Digestivo, Hospital Universitario Miguel Servet, Instituto de Investigación Sanitaria Aragón, Zaragoza, Espa˜ na Servicio de Medicina Nuclear, Hospital Universitario Miguel Servet, Instituto de Investigación Sanitaria Aragón, Zaragoza, Espa˜ na c Universidad de Zaragoza, Zaragoza, Espa˜ na d Servicio de Cirugía General y del Aparato Digestivo, Hospital Universitario Miguel Servet, Zaragoza, Espa˜ na b

información del artículo

r e s u m e n

Historia del artículo: Recibido el 11 de octubre de 2016 Aceptado el 17 de enero de 2017 On-line el 6 de abril de 2017

El adenoma quístico paratiroideo es una entidad poco frecuente (< 0,01% de las masas cervicales) que cursa con hiperparatiroidismo primario en un 9% de los casos. La gammagrafía de paratiroides es fundamental para su diagnóstico y no es frecuente un resultado falso negativo. El uso de equipos híbridos SPECT/TC permite establecer un diagnóstico de localización más preciso. El tratamiento en casos funcionales es finalmente quirúrgico. ˜ diagnosticada de hiperparatiroidismo con adenoma quístico Se presenta el caso de una mujer de 64 anos paratiroideo y gammagrafía negativa.

Palabras clave: Adenoma quístico paratiroideo Hiperparatiroidismo primario Gammagrafía 99m Tc-MIBI

˜ S.L.U. y SEMNIM. Todos los derechos reservados. © 2017 Elsevier Espana,

Cystic parathyroid adenoma: Primary hyperparathyroidism without 99m Tc-MIBI uptake a b s t r a c t Keywords: Cystic parathyroid adenoma Primary hyperparathyroidism 99m Tc-MIBI scintigraphy

Cystic parathyroid adenoma is a rare disease (< 0.01% of all cervical masses) that associates primary hyperparathyroidism in 9% of cases. Parathyroid scintigraphy is essential for its diagnosis with uncommon false negative results. Hybrid SPECT/CT equipments allow a more accurate diagnosis. Functional cystic parathyroid adenomas are surgically treated. A case of a 64-year-old woman with diagnoses of hyperparathyroidism and a cystic parathyroid adenoma without uptake in scintigraphy is described. ˜ S.L.U. y SEMNIM. All rights reserved. © 2017 Elsevier Espana,

Introducción La degeneración quística de una glándula paratiroidea es una rara afección, siendo más infrecuente aún su presentación clínica como hiperparatiroidismo primario (HP)1 . El diagnóstico diferencial de HP incluye adenoma paratiroideo, adenoma quístico, adenoma atípico y carcinoma de paratiroides. Establecer el diagnóstico de adenoma quístico puede resultar complejo desde el punto de vista clínico, y por su naturaleza, las pruebas de imagen no siempre aportan suficiente precisión diagnóstica. Caso clínico ˜ con antecedentes clínicos de Se trata de una mujer de 64 anos osteoporosis y litiasis renal bilateral, diagnosticada de HP con PTH 547 pg/mL, calcemia 12,8 mg/dL, calciuria 474 mg/24 h y fósforo en

∗ Autor para correspondencia. Correo electrónico: [email protected] (J.R. Oliver Guillén). http://dx.doi.org/10.1016/j.remn.2017.01.006 ˜ S.L.U. y SEMNIM. Todos los derechos reservados. 2253-654X/© 2017 Elsevier Espana,

orina 882 mg/24 h. En la exploración se palpa una tumoración laterocervical derecha delimitada y no dolorosa. En estudio gammagráfico planar de paratiroides con 99m Tc-MIBI se observa una imagen hipocaptante lateral al lóbulo tiroideo derecho y una zona de captación de 99m Tc-MIBI sin lavado completo en la imagen tardía, en polo inferior derecho (fig. 1). En imágenes tomográficas de fusión de SPECT/TC de baja dosis, la imagen hipocaptante se correlaciona con la existencia de una masa isodensa, homogénea, lateral y posterior al lóbulo tiroideo derecho que se extiende hasta la región prevertebral (fig. 2) y desplaza anteriormente el tejido normal del tercio medio y el polo inferior tiroideo, provocando un falsa imagen de ausencia de lavado de 99m Tc-MIBI en la imagen planar. Se completa el estudio con una gammagrafía tiroidea con 99m Tc-pertecnetato, sin objetivar captación en la masa a estudio (fig. 3). Es intervenida quirúrgicamente, apreciándose un desplazamiento anterior del hemitiroides derecho y una voluminosa lesión quística adyacente a la arteria carótida común y la vena yugular, así como íntima relación con el nervio vago (fig. 4). Se realiza hemitiroidectomía derecha y tumorectomía, con normalización en

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Figura 1. Imágenes planares 30 min (izquierda) y 2 h (derecha) tras la administración de 740 MBq de 99m Tc-MIBI. Adquisición de imágenes mediante colimador de agujeros paralelos, baja energía y alta resolución con matriz 128 × 128 y zoom 1.

Figura 2. Imágenes axial (izquierda) y coronal (derecha) de SPECT/TC de baja dosis con 99m Tc-MIBI una hora tras la inyección del radiofármaco. Colimador de agujeros paralelos, baja energía y alta resolución, matriz 128 × 128 y zoom 1. Órbita no circular, 64 proyecciones (32 × 2) de 30 s cada una.

la determinación seriada de valores de PTH-i intraoperatoria. El postoperatorio inmediato transcurre sin complicaciones. Recibe el alta a las 48 h, con calcemia 8,6 mg/dL y PTH 33,6 pg/mL. Anatomía patológica: lesión quística unilocular de 3,5 cm, de paredes lisas, con contenido líquido marronáceo compatible con adenoma paratiroideo con degeneración quística. En la pieza de hemitiroidectomía se halla carcinoma micropapilar (0,2 cm), decidiéndose control evolutivo del remanente tiroideo.

Discusión El HP es una enfermedad debida a la secreción excesiva de PTH sin correlación con las necesidades en la homeostasis del calcio. Su

incidencia oscila entre 34-120 por 100,000 habitantes, siendo más ˜ y raza negra2 . frecuente en mujeres, edad entre 50-60 anos Su causa más habitual es el adenoma paratiroideo (85%), siendo muy infrecuente su presentación como adenoma quístico, algo que ocurre en el 1% de los HP y representa < 0,01% de las masas cervicales1 . Se han recogido cerca de 300 casos de adenoma quístico paratiroideo en la literatura, existiendo diversas teorías sobre su etiología1,3 . Las lesiones quísticas paratiroideas inferiores a 1 cm son no funcionantes y carecen de significación clínica. Sin embargo, los macroquistes (> 1 cm) deben ser estudiados. El 91% son no funcionantes y habitualmente se presentan en mujeres y en glándulas paratiroideas inferiores, produciendo clínica compresiva, masa cervical o permaneciendo asintomáticos4 . Los macroquistes

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Figura 3. Imagen tiroidea planar 20 min tras la inyección de 185 MBq de 99m Tcpertecnetato. Adquisición de imagen mediante colimador de agujeros paralelos, baja energía y alta resolución con matriz 128 × 128 y zoom 1.

El tratamiento quirúrgico del HP con imágenes negativas en la gammagrafía con 99m Tc-MIBI presenta unas tasas de curación y exéresis multiglandular del 90,4 y 32%, respectivamente, frente al 97,5 y el 13% cuando la imagen identifica la localización del adenoma8 . Cuando la hiperfunción es causada por un adenoma quístico, se atribuye a la gammagrafía con 99m Tc-MIBI una menor sensibilidad en la detección debida a la ausencia de tejido paratiroideo en la periferia del quiste y a un rápido aclaramiento del radiofármaco7 . En estos casos la realización de un estudio tomográfico híbrido de SPECT/TC permite identificar la lesión quística y establecer un diagnóstico de sospecha. La punción y la determinación de los niveles de PTH del líquido intraquístico pueden contribuir al diagnóstico. Sin embargo, existe el riesgo de paratiromatosis, hematoma o fibrosis que dificulten la disección quirúrgica9 . Por estos motivos, la punción no se llevó a cabo en nuestra paciente. En el estudio histológico, la presencia de tejido paratiroideo en la pared del quiste es diagnóstica3 . El presente caso de adenoma quístico paratiroideo funcionante asoció la presencia de un carcinoma micropapilar tiroideo. Está descrita la asociación de HP con enfermedad tiroidea, siendo considerada por algunos autores como un posible factor de riesgo para carcinoma micropapilar tiroideo y enfermedades tiroideas10 . Las alternativas terapéuticas en casos no funcionantes incluyen: aspiración del contenido, que suele recidivar; escleroterapia con alcohol y tetraciclinas, pudiendo causar fibrosis que lesione los nervios laríngeos, o bien exéresis quirúrgica en caso de recidiva. En casos funcionantes, el tratamiento es quirúrgico3 . Conflicto de intereses Se declara la ausencia de conflicto de intereses en la realización del presente trabajo. Bibliografía

Figura 4. Lóbulo tiroideo derecho y adenoma quístico paratiroideo. Disección de la arteria carótida común derecha (vessel-loop naranja). Disección del nervio vago (vessel-loop azul).

funcionantes representan el 1% de los HP y suelen cursar en varones como resultado de la degeneración quística de un carcinoma paratiroideo, con clínica de HP e incluso como crisis paratiroidea aguda. Las técnicas más empleadas en el diagnóstico de localización del HP son la ecografía cervical y la gammagrafía con 99m Tc-MIBI4 . En nuestro caso, existía una muy alta sospecha de adenoma/carcinoma paratiroideo dadas las alteraciones analíticas y los antecedentes clínicos, junto con la presencia de una masa con localización típica para esta afección en la SPECT/TC. Un estudio ecográfico no habría modificado el abordaje terapéutico. La rentabilidad diagnóstica de la gammagrafía es mayor para los adenomas solitarios con predominio de células oxifílicas, las cuales poseen mayor capacidad de captación y retención del 99m Tc-MIBI, que para la hiperplasia glandular múltiple o los adenomas dobles5 . Se han descrito tasas de falsos negativos del 4,6 al 5,7%6,7 asociados ˜ glandular pequeno ˜ a un índice de masa corporal elevado, un tamano y localización en glándulas superiores.

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